Кистозная муцинозная опухоль поджелудочной железы — заболевание с низким потенциалом злокачественности. Частота встречаемости этой болезни среди кистозных опухолей поджелудочной железы составляет 10—45%, озлокачествление происходит в 11—38% случаев [1]. Клиническая симптоматика муцинозной опухоли нередко отсутствует или носит неспецифический характер, что объясняет ее частое выявление в качестве случайной находки. Вирсунгоррагия — кровотечение в проток поджелудочной железы и далее в двенадцатиперстную кишку вследствие аррозии прилежащего к опухоли артериального сосуда — является казуистическим осложнением [2—8].
Приводим наблюдение.
Больная В., 65 лет, госпитализирована в ФГБУ «Институт хирургии им. А.В. Вишневского» 27 сентября 2017 г. для хирургического лечения. Считает себя больной с 2000 г., когда периодически стала возникать боль в верхних отделах живота. Тогда же, со слов пациентки, при УЗИ органов брюшной полости в хвосте поджелудочной железы была выявлена киста. В дальнейшем не обследовалась, контрольных исследований не делала. Ухудшение состояния произошло в январе 2017 г., когда возобновилась боль в верхних отделах живота, по поводу чего получала консервативную терапию. В конце августа 2017 г. наблюдались многократные эпизоды желудочно-кишечного кровотечения, проявлявшиеся черным стулом, сниженным до 89 г/л уровнем гемоглобина. По месту жительства при эзофагогастродуоденоскопии и колоноскопии источник кровотечения не обнаружен; при компьютерной томографии с контрастированием выявлена постнекротическая киста тела и хвоста поджелудочной железы с кровоизлиянием из селезеночной артерии (СА) в ее просвет. Больная направлена на госпитализацию в Институт хирургии им. А.В. Вишневского с диагнозом «хронический панкреатит, ложная аневризма СА, постгеморрагическая анемия». При поступлении состояние удовлетворительное. Больная в сознании; кожный покров бледно-розовый; органы дыхания, кровообращения, пищеварения без клинических отклонений от нормального состояния. Уровень гемоглобина 86 г/л. Компьютерная томография от 27.09.17 показала, что размеры контрастирующейся полости по сравнению с описательной частью предыдущего КТ увеличились с 40 до 65 мм; головка и участок тела поджелудочной железы проксимальнее образования не изменены, дистальнее него отмечается локальная панкреатическая гипертензия (рис. 1).
Поскольку в анамнезе не было указаний на этиологические факторы панкреатита и эпизоды острого панкреатита, а данные КТ свидетельствовали об отсутствии патологических изменений головки и проксимального участка тела поджелудочной железы, заподозрена кистозная опухоль. Однако с учетом данных о наличии вирсунгоррагии, что не характерно для кистозных опухолей, исключить хронический панкреатит с ложной аневризмой не представлялось возможным.
В плановом порядке 02.10.17 больной выполнена рентгенэндоваскулярная окклюзия С.А. Под комбинированной анестезией пунктирована и катетеризирована правая общая бедренная артерия, установлен интродьюсер 5 °F, через него поочередно в чревный ствол и СА введен катетер Cobra-2 5 °F. Выполнена ангиография. В проксимальной трети СА визуализирован дефект стенки артерии до 2 мм, из которого отмечено контрастирование полости округлой формы диаметром до 2 см. Принято решение эмболизировать СА. В проксимальной трети СА установлена спираль COOK IMWCE 35−8-8 (2 витка спирали дистальнее, 3 витка проксимальнее шейки аневризмы). На контрольной ангиографии отмечено стояние контраста в аневризме СА, кровоток по СА резко замедлен. 03.10.17 произведена операция в объеме корпорокаудальной резекции поджелудочной железы со спленэктомией. Интраоперационно головка и проксимальная часть тела поджелудочной железы дольчатого строения, мягкой консистенции, на границе тела и хвоста железы эластичное округлое образование диаметром 7 см. Послеоперационный период протекал гладко, больная была выписана на 6-е сутки.
При исследовании макропрепарата (рис. 2) в толще тела поджелудочной железы выявлено образование размером 7×5 см, плотноэластичной консистенции, капсула толстая, серо-бурого цвета. По верхнему контуру образования определяется С.А. По вскрытии просвета артерии обнаружена спираль, дистальнее которой сквозной дефект диаметром 0,1 см, сообщающийся с кистозной полостью. Интима артерии без признаков патологических изменений, белесоватая, гладкая. Вирсунгов проток по зонду проходим до границы со стенкой кисты, далее в протоке отмечается изгиб, из-за которого пройти в полость образования зондом не удалось.
При гистологическом исследовании ткань поджелудочной железы вблизи стенки СА с участками перилобулярного умеренновыраженного фиброза. В стенке СА отсутствуют признаки атеросклеротического поражения, в том числе в зоне устья дефекта стенки. Непосредственно в проекции дефекта артерии в ткани железы выявлена прилежащая капсула кистозной опухоли с выстилкой из высокого цилиндрического слизеобразующего эпителия с минимальными признаками атипии, с участками овариоподобной стромы в толще. Структура образования соответствует муцинозной кистозной опухоли поджелудочной железы со слабой дисплазией эпителия. На остальном протяжении в стенке полости эпителиальная выстилка не прослеживается, в просвете кровоизлияния различной давности с частичной организацией и формированием фиброзной стенки, образующей «внутренний контур» полости в ткани железы. Таким образом, получена картина муцинозной кистозной опухоли хвоста поджелудочной железы со слабой дисплазией эпителия (8470/0) с аррозией СА и кровоизлиянием в полость кистозной опухоли.
Обсуждение
Вирсунгоррагия (Hemosuccus рancreaticus) — редкая клиническая ситуация, частота встречаемости составляет 1 случай на 1500 пациентов с желудочно-кишечным кровотечением [9, 10]. Как правило, причиной вирсунгоррагии являются хронический панкреатит и ложные аневризмы бассейна чревного ствола и ветвей верхней брыжеечной артерии [11]. В англоязычной литературе (MEDLINE) описано лишь 6 наблюдений кистозных опухолей поджелудочной железы, проявляющихся кровотечением в просвет протока поджелудочной железы: серозная цистаденома — у 3 больных, муцинозная цистаденома —у 2, внутрипротоковая папиллярно-муцинозная опухоль — у 1 [3—8].
Казуистичность вирсунгоррагии при муцинозной и серозной цистаденоме может объясняться обычным отсутствием связи между протоком поджелудочной железы и полостью опухоли. В исследовании J. Le Borgne и соавт. [2] кистозная опухоль сообщалась с вирсунговым протоком в случае муцинозной цистаденомы в 6% наблюдений, а в случае серозной цистаденомы — в 0,6%.
Источником кровотечения в 4 из 6 наблюдений стали опухолевые сосуды, а его возникновению способствовали некротические процессы в опухолевой ткани [3, 4, 7, 8]. В [5] сообщается о разрыве истинной аневризмы СА в просвет серозной цистаденомы. В [6] источник кровотечения не обозначен.
Патогенез вирсунгоррагии в представленном клиническом наблюдении, по нашему мнению, был обусловлен сдавлением паренхимы поджелудочной железы опухолью и прилежащей к ней С.А. Результатом стало формирование ложной аневризмы СА со сбросом крови из нее в сообщающийся с ней проток поджелудочной железы. Подобных наблюдений ни в отечественной, ни в англоязычной литературе не описано.
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
*e-mail: alvsmirnov@mail.ru