Список сокращений

спАВМ — спинальная артериовенозная мальформация

АВМ — артериовенозная мальформация

МВП — моторные вызванные потенциалы

ССВП — соматосенсорные вызванные потенциалы

nBCA — клей цианоакрилат (n-Butyl cyanoacrylate)

МРТ — магнитно-резонансная томография

Спинальные артериовенозные мальформации (спАВМ) составляют 3—4% от всей патологии спинного мозга [1]. Предложено несколько классификаций этой сложной патологии, которые включают, как правило, варианты дуральных артериовенозных фистул и артериовенозных мальформаций (АВМ). АВМ, в свою очередь, подразделяют на гломусные, которые располагаются интрамедуллярно и представляют собой клубок сосудов, и более распространенные — ювенильные [2].

CпАВМ гломусного типа, как правило, имеют множество афферентных сосудов, в том числе из передней и/или задних спинальных артерий и дренируются в венозное сплетение спинного мозга. Клинические симптомы могут определяться масс-эффектом, венозной гипертензией, а также кровоизлияниями. После первоначального кровоизлияния частота его повторного возникновения составляет 10% в течение первого месяца и может достигать 40% в течение первого года. Смертность, связанная со спАВМ гломусного типа, приближается к 18% [3]. Поскольку данная патология является довольно редкой, лечение таких мальформаций всегда представляет большую сложность.

В настоящей работе мы приводим описание случая тотально эмболизированной спАВМ гломусного типа на уровне шейного отдела.

Клинический случай

Пациентка Н., 30 лет, поступила в отделение сосудистой нейрохирургии ФГБУ «Федеральный центр нейрохирургии» Минздрава России (Новосибирск) 18 апреля 2017 г. с жалобами на слабость в левой руке, мозаичное онемение во всем теле, больше слева. Из истории заболевания известно, что 26 февраля 2017 г. почувствовала «прострел в шее током», с последующим снижением силы в левой руке и гипестезией в конечностях. Эта симптоматика полностью регрессировала в течение 3 ч, однако через 3 нед, 20 марта, развился повторный аналогичный эпизод, но неврологический дефицит уже не регрессировал. При магнитно-резонансной томографии (МРТ) шейного отдела позвоночника выявлена спАВМ на уровне С_IV—С_VII с признаками кровоизлияния и отека спинного мозга на этом уровне. Лечилась консервативно по месту жительства, выписана из стационара с левосторонним монопарезом руки и чувствительными нарушениями по типу левосторонней гемигипестезии при общем удовлетворительном состоянии. Получила рекомендацию обратиться в Федеральный центр нейрохирургии Минздрава России (Новосибирск). При поступлении сохранялся левосторонний монопарез руки до 4 баллов и определялись нарушения чувствительности в виде левосторонней гемигипестезии.

В стационаре выполнили МРТ шейного отдела позвоночника (рис. 1) и селективную спинальную ангиографию. По данным ангиографии, на уровне С_VI—С_VII позвонков выявлена спАВМ гломусного типа с наличием интранидальных аневризм и кровоснабжением из корешковых артерий, отходящих от левой позвоночной артерии и восходящей артерии шеи левого щитошейного ствола (рис. 2, а—в). Венозный дренаж осуществлялся в спинальные вены и венозное сплетение спинного мозга (рис. 3).

Операция. Под общей анестезией через установленный в правую бедренную артерию интродьюсер в V3 сегмент левой позвоночной артерии заведен направляющий катетер 6F. Выполнена селективная ангиография вертебробазилярного бассейна из левой позвоночной артерии. Определены афферентные сосуды из корешковых артерий, один из которых осуществляет основное питание узла АВМ, в котором имеются интранидальные аневризмы. Выполнена микрокатетеризация этого афферентного сосуда потоковым микрокатетером на микропроводнике 0,07. Дистальный маркер микрокатетера установлен перед аневризмами, выполнены провокационные тесты с использованием пропофола и лидокаина с одновременным нейрофизиологическим мониторингом моторных вызванных потенциалов (МВП) и соматосенсорных вызванных потенциалов (ССВП). Регистрирующие электроды для МВП размещены на мышцах кистей, плеч, бедер и голеней. Для получения ССВП проводилась стимуляция большеберцовых нервов.

При введении в афферентный сосуд пропофола, а затем лидокаина снижение амплитуд МВП и ССВП не зарегистрировано. Выполнена эмболизация клеевой композицией nBCA в разведении с этиодолом 1:3. При ангиографии из левой позвоночной артерии отмечался минимальный остаточный кровоток в узле АВМ из афферентного сосуда, расположенного на уровень выше (рис. 4). Выполнена его микрокатетеризация и проведены провокационные тесты, которые показали снижение амплитуды вызванных моторных ответов с мышц правой кисти на 80%, с правой голени на 90%, с правого и левого бедер на 90% (рис. 5). Учитывая полученные данные и высокий риск развития ишемических осложнений, приняли решение не проводить эмболизацию из этого афферентного сосуда. Направляющий катетер установлен в левый щитошейный ствол; из него также контрастировалась остаточная часть узла АВМ из восходящей артерии шеи, которая имела зону смежного кровотока через анастомозы с сегментарными артериями на уровне С_III—С_IV и, соответственно, заполняла один остаточный узел АВМ вместе с афферентным сосудом из С_III (из него эмболизацию было решено не проводить). Выполнена микрокатетеризация афферентного сосуда из восходящей артерии шеи. При провокационных тестах не зарегистрировано снижение амплитуд МВП и ССВП, после чего выполнена ее эмболизация клеевой композицией nBCA в разведении с этиодолом 1:5. На контрольных ангиограммах АВМ не контрастировалась. Снижение амплитуд МВП и ССВП также не отмечено. Пациентка проснулась без нарастания неврологического дефицита.

На МРТ шейного отдела позвоночника на вторые сутки после операции определялось уменьшение зоны отека спинного мозга выше и ниже АВМ. Через 3 мес выполнена контрольная селективная спинальная ангиография (рис. 6, а, б) и МРТ шейного отдела позвоночника (рис. 7), по данным которых признаков функционирования АВМ не выявлено. Клинически отмечено улучшение в виде полного регресса верхнего левостороннего монопареза и чувствительных расстройств.

Обсуждение

Лечение спинальных АВМ гломусного типа представляет большую сложность в связи с их интрамедуллярной локализацией. Микрохирургия, направленная на удаление узла спАВМ, связана с высоким интраоперационным риском. Так, А. Boström и соавт. (2009) сообщают о послеоперационном усугублении неврологического дефицита у 20% пациентов [4]. В метаанализе, который включал 14 исследований, показано, что микрохирургическое лечение спАВМ гломусного типа привело к радикальной резекции узла у 78% пациентов, а отдаленные результаты показали клиническое улучшение у 57% пациентов, отсутствие динамики у 31% и ухудшение у 12% [5].

В исследованиях по радиохирургии спАВМ отмечено малое количество пациентов. В одном из исследований проведено лечение АВМ у 4 пациентов — в одном из этих случаев АВМ уменьшалась в размере в течение 3 лет [6]. В другом исследовании представлены результаты лучевой терапии у 10 пациентов, у 5 также отмечено уменьшение АВМ в размере [7]. В обеих сериях было сообщено, что даже нерадикальная облитерация спАВМ не привела к кровоизлияниям за период наблюдения.

На сегодняшний день стремительно развиваются эндоваскулярные технологии, совершенствуются инструментарий и эмболизирующие вещества, увеличивается сложность и радикальность операций. Это дает возможность применять эндоваскулярные технологии в лечении спАВМ. В Российской Федерации и далеко за ее пределами лидерство по внедрению этой технологии принадлежит профессору Т.П. Тиссену, который выстроил систему понимания эндоваскулярного лечения спАВМ и артериовенозных фистул с точки зрения локализации, типа и сосудистой анатомии мальформации [8].

Одним из важнейших методов лечения спАВМ гломусного типа остается эндоваскулярная эмболизация. Она может применяться и как самостоятельный, и как вспомогательный метод лечения. Так, при микрохирургическом удалении спАВМ часто необходима ее предоперационная эмболизация для снижения риска интраоперационного кровотечения. Радикальность эндоваскулярной эмболизации спАВМ гломусного типа как самостоятельного метода невысока и составляет 33%, что связано со сложной анатомией и наличием «опасных» афферентных сосудов, в том числе из передней спинальной артерии. В то же время ухудшение после эмболизации отмечено у 13% пациентов [5]. Однако следует отметить тот факт, что даже после частичной эмболизации таких спАВМ в отсроченном периоде повторных кровоизлияний у пациентов не наблюдалось [5].

С целью снижения возможных ишемических осложнений при эмболизации во время операции могут быть использованы провокационные тесты, а также интраоперационный нейрофизиологический мониторинг [9]. Причиной кровоизлияния из интрамедуллярных спАВМ могут быть аневризмы афферентного сосуда или сосудов внутри узла мальформации, поэтому первостепенная задача эндоваскулярной эмболизации сводится к тому, чтобы сначала выключить из кровотока эти аневризмы, а затем приступить к эмболизации узла спАВМ, если позволяет анатомия сосудов данного патологического образования.

Заключение

Представленное наблюдение свидетельствует о возможности успешного эндоваскулярного лечения спинальных артериовенозных мальформаций гломусного типа с полным выключением кровотока и отсутствием клинического ухудшения. Успех операций при подобных артериовенозных мальформациях зависит от внимательного изучения афферентных сосудов и дренажной системы. Чрезвычайно важно определить, какие сосуды участвуют в формировании артериовенозной мальформации, а какие кровоснабжают спинной мозг, и только после этого начинать эндоваскулярную операцию. Проведение провокационных фармакологических тестов с интраоперационным нейрофизиологическим мониторингом моторных функций позволит сделать операцию максимально безопасной для пациента и снизить риск развития или усугубления неврологического дефицита в послеоперационном периоде.

Участие авторов

Концепция и дизайн исследования — А.П., Д.Р.

Сбор и обработка материала — В.К., Н.Ч., Д.Р.

Написание текста — А.П.

Редактирование — А.П., Д.Р.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

Комментарий

В работе описано успешное лечение интрамедуллярной артериовенозной мальформации шейного отдела спинного мозга после перенесенного интрамедуллярного кровоизлияния. Авторы уделили внимание последовательности диагностики и эндоваскулярной технике выполнения операции при этой патологии, опираясь на мировой и собственный опыт при лечении столь сложного заболевания. На магнитно-резонансных томограммах определялись очаги перенесенного интрамедуллярного кровоизлияния и признаки развития миелоишемии. С применением выжидательной тактики при улучшении неврологического статуса больной выполнена селективная ангиография, при которой уточнены все приводящие сосуды артериовенозной мальформации, а также состояние дренажной системы. Это крайне важно для планирования эндоваскулярного вмешательства, так как для эмболизации необходимо оценивать афферентные, эфферентные сосуды, узел артериовенозной мальформации и скорость кровотока во всей патологической системе сосудов. В отношении интранидальных аневризм наше мнение кардинально отличается от оценки авторов. Сопоставление данных магнитно-резонансной томографии и ангиограмм показывает, что речь идет о расширенных начальных отделах дренирующих вен, из которых, скорее всего, и произошло кровоизлияние. Этот факт подтверждается тотальной инволюцией артериовенозной мальформации после ее частичной эмболизации. Успешность эндоваскулярного лечения достигнута хорошими хирургическими навыками суперселективной катетеризации, благодаря которым удалось катетеризировать афферентные артерии практически до начальных отделов расширенных вен АВМ. При оперативном вмешательстве проводилась нейрофизиологическая оценка, так как вмешательство выполнено в условиях наркоза и с использованием фармакологических проб. Последний вопрос требует дальнейшего изучения, так как не совсем ясны дозы, скорость введения препарата и этап катетеризации, на котором проводилась провокационная проба. В НМИЦ нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко, который располагает опытом подобных операций, проведенных более чем у 150 больных, подобные оперативные вмешательства выполняются у пациентов в сознании, что позволяет проводить клиническую оценку состояния в ходе операции.

Касаясь сопоставления возможностей эндоваскулярного, микрохирургического и радиохирургического методов лечения, в описываемой ситуации методом выбора, бесспорно, является эндоваскулярная эмболизация, так как при этом методе в кратчайшие сроки происходит полная редукция артериовенозной мальформации при отсутствии дополнительной травмы и без того поврежденного кровоизлиянием спинного мозга.

Несмотря на все замечания, статья представляет большой интерес, причем именно в части хирургического подхода, при котором достигается улучшение гемодинамики спинного мозга с последующим тотальным тромбированием артериовенозной мальформации в отсроченном периоде, и полным регрессом неврологической симптоматики.

Е.В. Виноградов (Москва)