Аномалия Киммерле (АК), задний мостик (ponticulus posticus, PP) — это костный выступ, образующийся над бороздой позвоночной артерии между заднебоковой поверхностью латеральной массы и задней дугой атланта. Это анатомический вариант развития I шейного позвонка. При наличии АК костный выступ частично или полностью окружает C1 корешок, венозное сплетение и V3 сегмент позвоночной артерии в месте выхода ее из поперечного отверстия атланта. Латеральный мостик (ponticulus lateralis, PL) — это костный выступ между суставным и поперечным отростками атланта [1].

При анализе литературы отмечены серии наблюдений с совершенно разными данными о встречаемости АК: от 5,2% [2] до 68,4% [3]. В мировой литературе имеются два метаанализа, посвященные встречаемости АК. R. Elliott и O. Tanweer [4] в своей работе представили данные о встречаемости АК в 18,8% наблюдений по данным патолого-анатомических заключений, в 17,2% — при анализе данных КТ, в 16,6% — при анализе данных рентгенографии. Достоверной разницы между встречаемостью АК у мужчин (15,8%) и женщин (14,6%) получено не было. P. Pekala и соавт. [5] представили данные о встречаемости АК полной (9,2%) и неполной (13,6%). Полная АК более распространена у населения Северной Америки (11,3%) и Европы (11,2%) и наименее — среди населения Азии (7,5%). У мужчин встречаемость полной АК (10,4%) была выше, чем у женщин (7,3%). При анализе встречаемости неполной АК процентное соотношение было 18,5 и 16,7 соответственно.

Несмотря на то что АК рассматривается как анатомический вариант развития атланта, она может иметь клиническое значение, так как некоторые авторы связывают ее с развитием мигренозной головной боли без ауры, боли в шее, симптомов вертебрально-базилярной недостаточности (головная боль, диплопия, нарушения зрения, головокружение, дизартрия, дисфагия) [6—9]. Сильная головная боль была отмечена у 56—90% пациентов с АК [10]. Боль в шее, головокружение чаще встречались у пациентов с полной АК, чем с неполной [11]. Хирургическое лечение, направленное на декомпрессию структур борозды позвоночной артерии, по-видимому, уменьшает вышеописанные симптомы [12].

Происхождение АК до сих пор вызывает споры. АК может быть врожденной, происходящей из дорсальной дуги атласа. На это указывает наличие ламеллярных узоров внутри костного матрикса, что указывает на эндохондральное окостенение [13]. В качестве альтернативы было высказано предположение, что АК может развиваться как гипертрофическое приспособление или остеофитное образование [13] для защиты позвоночной артерии во время движений головы и шеи [14, 15]. В проведенном метаанализе продемонстрирована высокая частота встречаемости PP, наиболее репрезентативной выборка оказалась в европейском и азиатском регионах — 10,1 и 6,5% соответственно [16]. В РФ подобные исследования не проводились.

Цель исследования — определить частоту встречаемости PP и PL у пациентов, поступающих в круглосуточный скоропомощной стационар.

Материал и методы

Проведенная работа является ретроспективным одноцентровым исследованием. Объектом были КТ головного мозга (КТ ГМ) и/или шейного отдела позвоночника (КТ ШОП). Использовались полностью обезличенные данные, поэтому согласие пациентов на участие в исследовании не требовалось. Нами отбиралась непрерывная выборка пациентов, поступивших в стационар с 01.01.20 по 31.12.20.

Критерии включения: пациенты, поступившие в приемное отделение в экстренном порядке, с травматическим анамнезом; наличие КТ ГМ и/или КТ ШОП с толщиной срезов 1,0 мм и менее.

Критерии невключения: возраст пациента менее 15 лет; травматические повреждения шейных позвонков; хирургические вмешательства на шейном отделе позвоночника; металлические артефакты в краниовертебральной области.

За период с 01.01.20 по 31.12.20 в НИИ скорой помощи им. Н.В. Склифосовского КТ в экстренном порядке была выполнена 7348 поступившим пациентам, из них КТ ГМ и КТ ШОП — 2965. Из них 78 пациентов были исключены из исследования в связи с наличием переломов шейных позвонков и металлических артефактов в краниовертебральной области. Таким образом, после применения критериев включения и невключения в исследовании приняли участие 2887 пациентов. Всего мужчин было 1780 (62%), женщин — 1107 (38%). Средний возраст составил 44,2±18 (15—102) лет.

КТ-изображения анализировались несколькими специалистами: 2 нейрохирургами и 3 неврологами. В начале исследования был проведен обучающий семинар с примерами правильной оценки класса АК по классификации Cederberg [17].

Измерения проводили в программе Radiant DICOM Viewer 2021.2.2 by Medixant, Poznan, Poland. Оценивались нативные изображения и 3D-реформации краниовертебрального перехода. В режиме 3D-реконструкции оценивали наличие АК и PL, класс по Cederberg, размер диастаза между костными выступами неполной АК.

В соответствии с классификацией Cederberg [17] выделяют 4 класса АК (рис. 1): 1 — отсутствие кальцификации косой атлантозатылочной связки, 2 — кальцификация <¹/₂ расстояния между заднебоковой поверхностью латеральной массы и задней дугой атланта, 3 — кальцификация равна или превышает ¹/₂ расстояния между заднебоковой поверхностью боковой массы и задней дугой атланта, 4 — полная кальцификация связки образует дугу над бороздой позвоночной артерии.

Рис. 1. 3D-изображение КТ C1 позвонка в области аномалии Киммерле.

а — класс 1 по классификации Cederberg; б — класс 2 по классификации Cederberg; в — класс 3 по классификации Cederberg; г — класс 4 по классификации Cederberg.

При выявлении неполной АК класса 2 или 3 измерялся диастаз между шипами от боковой массы и от задней дуги атланта (рис. 2).

Рис. 2. 3D-изображение КТ C1 позвонка в области аномалии Киммерле.

Аномалия Киммерле — светлая стрелка. Место измерения диастаза между шипами АК — черная двойная стрелка.

Оценка класса АК проходила в два этапа. Сначала были отобраны случайным образом 200 пациентов, которые были просмотрены всеми экспертами. Далее был осуществлен расчет межэкспертного согласия в отношении определения класса АК. Второй этап исследования включал просмотр 2887 последовательных КТ-снимков пациентов с распределением в равной степени для анализа всеми экспертами.

Статистическая обработка данных была выполнена с помощью специализированного программного обеспечения IBM SPSS Statistics 26. При представлении результатов также использовался табличный процессор MS Excel для Microsoft 365. Нормальность распределения данных определяли при помощи теста Шапиро—Уилка. При сравнении рядов данных с нормальным распределением использовали коэффициент корреляции Пирсона. В случае ненормального распределения рассчитывали коэффициент корреляции Спирмена. При использовании коэффициента ранговой корреляции условно оценивали тесноту связи между признаками, считая значения коэффициента <0,3 признаком слабой тесноты связи; от 0,3 до 0,5 — умеренной; от 0,5 до 0,7 — заметной; от 0,7 до 0,9 — высокой; >0,9 — весьма высокой. Межгрупповые различия рассчитывались при помощи теста Манна—Уитни (М-У тест) и Краскела—Уоллиса (К-У тест). При сравнении параметров, измеренных в номинальной и порядковой шкалах, применяли критерий χ² Пирсона (χ² тест). При значениях p<0,05 разница между группами являлась статистически достоверной. Согласованность заключений участников исследования в отношении АК оценивали с применением каппы Флейса (Fleiss kappa, К). Результаты интерпретировали в соответствии с системой Landis & Koch [17]. Если каппа не превышала 0,2, то степень согласованности считалась слабой, при значениях от 0,2 до 0,4 — удовлетворительной, от 0,4 до 0,6 — умеренной, от 0,6 до 0,8 — значительной, >0,8 — превосходной.

Результаты

При выявлении АК и определении ее класса все исследователи продемонстрировали значительный уровень согласия. Так, общая К составила 0,721 (95% ДИ 0,656—0,787). Для классов 2, 3, 4 по Cederberg уровень согласия составил 0,785 (95% ДИ 0,713—0,857); 0,704 (95% ДИ 0,632— 0,776); 0,730 (95% ДИ 0,658—0,801) соответственно. Учитывая высокую степень согласия между экспертами, был начат второй этап исследования.

Анализ встречаемости PP. В анализ были включены 2887 пациентов. Из них АК была выявлена у 1162 (40,2%). Из них АК классов 3 и 4 выявлена у 27,7%, а оссификация класса 2 — у 12,5%. Распределение пациентов с различными классами АК в исследуемой выборке представлено в табл. 1.

Таблица 1. Сравнение пациентов с двусторонней АК

АК достоверно чаще встречалась у мужчин (p=0,0005). Распределение встречаемости АК по полу выглядит следующим образом: 26,7% (n=770) — у мужчин, 13,6% (n=392) — у женщин.

Медиана возраста пациентов с полной АК составила 43,5 года, с неполной — 41 год. Достоверной связи наличия АК классов 2, 3, 4 с возрастом выявлено не было.

При анализе морфометрических параметров неполных мостиков выявлена следующая зависимость. Слева медианное значение диастаза составило 4,5 мм [Q₁ 2,68, Q₃ 5,79], справа — 4,44 мм [Q₁ 2,74, Q₃ 6]. Достоверной связи между размером диастаза и полом слева и справа выявлено не было. Корреляции между размерами диастаза слева и справа и возрастом не было.

Анализ встречаемости PL. В анализ были включены 2887 пациентов. PL выявлен у 231 (8%) пациента. Из них полные мостики с двух сторон были у 94 (3,3%) человек, комбинация полный-неполный — у 29 (1%), неполный с одной стороны — у 108 (3,7%).

У пациентов с АК классов 2, 3, 4 достоверно чаще выявлялись латеральные мостики, чем у пациентов без АК (p<0,0001). Достоверной связи между возрастом и наличием PL не выявлено.

При анализе морфометрических параметров неполных PL выявлены следующие значения. Слева медианное значение диастаза составило 2,88 мм [Q₁ 1,9; Q₃ 4,56], справа — 3,29 мм [Q₁ 2,33; Q₃ 4,3]. Достоверной связи между размером диастаза PL слева и справа и полом выявлено не было. Корреляции между размерами диастаза PL слева и справа и возрастом не было.

Обсуждение

Встречаемость АК в популяции является актуальным вопросом, что подтверждается большим количеством проведенных популяционных исследований. В настоящее время данные этих исследований аккумулированы в трех метаанализах, демонстрирующих разброс данных (табл. 2). Совокупная частота встречаемости полной АК находилась в пределах от 7,2 до 9,3%, неполной АК — от 8,7 до 13,6%. Следует отметить, что в работах R. Elliott и P. Pekala нет четкого определения неполной АК [4, 5]. По нашему мнению, выделение классов АК по степени оссификации костного мостика является важным с точки зрения понимания патогенеза аномалии, клинических проявлений и лечебной тактики. В проведенном нами ранее метаанализе частота встречаемости классов 3 и 4 АК составила 8,6 и 7,2% соответственно, была определена статистическая связь между частотой встречаемости вариантов PP и тем или иным макрорегионом [16]. Так, например, в представленном исследовании были детализированы полученные данные и получена встречаемость АК классов 2, 3 и 4 — 14,3, 10,7, 17,0% соответственно, что существенно выше, чем в представленных метаанализах [4, 5, 16].

Таблица 2. Встречаемость АК. Данные литературы и результаты настоящего исследования

При формировании выборки пациентов были отобраны те, которые выполнили КТ по поводу травмы, а не в связи с хроническим заболеванием головы или шеи. Таким образом, была сформирована случайная выборка пациентов, которая может быть репрезентативна для региона нахождения госпиталя. Для получения более полных данных встречаемости АК в РФ необходимо проведение популяционного исследования.

Полученные данные позволяют утверждать, что АК не является результатом оссификации задней атлантозатылочной мембраны, так как различные классы АК встречаются одинаково часто в разном возрасте, поэтому это является еще одним доказательством в пользу врожденного характера PP.

Классы PP (3 и 4), у которых видна плотная перетяжка над позвоночной артерией, могут вызывать клинические проявления, PP класса 2 — анатомическая особенность, которая не вызывает неврологических нарушений.

Проведенная работа является первым этапом изучения АК. Необходимо проведение дальнейших исследований, направленных на сопоставление встречаемости АК и ее клинических проявлений. Полученные данные помогут выявить носителей АК, нуждающихся в хирургическом лечении, определить потенциальную потребность и количество необходимых операций в масштабах нашей страны и каждого региона РФ в частности. Недостаточно на сегодняшний день изучены вопросы диагностики, целесообразности и рентабельности скрининга АК. Так, в нашем исследовании показано, что встречаемость аномалии не зависит от возраста пациентов, но выявляется чаще у лиц мужского пола. Учитывая высокую встречаемость АК в популяции, в частности у мужчин, возможно включение скрининга АК в алгоритм обследования при проведении медицинских осмотров старшеклассников и лиц призывного возраста.

Заключение

Совокупная встречаемость АК в исследованной выборке пациентов составила 42%. Носителями полного мостика АК являются 17% больных, что существенно выше, чем в европейском или азиатском регионах. Полученные данные позволяют утверждать, что АК не является результатом оссификации задней атлантозатылочной мембраны в течение жизни. Необходимо проведение дальнейших исследований АК, в том числе ее встречаемости у пациентов неврологического отделения и ее корреляции с отдельными неврологическими синдромами для определения потребности у населения в хирургическом лечении.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.