Аневризмальные костные кисты составляют приблизительно 2,5% от всех первичных опухолей костей [1]. Они представляют собой очаги кистозного литического поражения кости, состоящие из заполненных кровью лакун, разделенных соединительнотканными септами. В 30% случаев аневризмальные костные кисты являются вторичными, развиваясь на фоне ранее предсуществовавших поражений кости, таких как хондробластома, гигантоклеточная опухоль, фиброзная дисплазия, хондромиксоидная фиброма, остеосаркома, а в 70% случаев они бывают первичным очагом поражения [1—3].

Хирургическое лечение аневризмальных кист кости является методом выбора при нестабильности позвоночника и наличии неврологических симптомов. Оптимальным лечением в данном случае является полная резекция кисты с последующей стабилизацией [4—6]. Также выделяют простые костные кисты позвоночника, которые являются крайне редкой патологией. В мире описаны единичные случаи простых кист ската и аксиса [7].

Однако лечение пациентов с атлантоаксиальной нестабильностью, вызванной различными заболеваниями области основания черепа и краниовертебрального перехода, сочетающимися с вентральной компрессией ствола головного мозга, является трудной и неоднозначно решаемой задачей [8—13].

Если в прошлом использование трансорального доступа для хирургического лечения различной патологии краниовертебрального перехода сопровождалось довольно высокой частотой таких тяжелых осложнений, как ликворные фистулы, менингит, ухудшение неврологического статуса и длительное заживление задней стенки глотки [14, 15], то в настоящее время использование микроскопа, совершенствование методики доступа и оптимизация микрохирургической техники манипуляций на очаге поражения снизило частоту подобных осложнений с 6—8 до 3% [16, 17]. Помимо этого, общепринятая ранее задняя декомпрессия в настоящее время уступила по своей эффективности передней декомпрессии [16, 18—20].

Мы демонстрируем тактику хирургического лечения агрессивной аневризмальной кисты СII позвонка, включившую три этапа: пункционную биопсию и окципитоспондилодез (1-я операция); трансоральное удаление кисты с одновременной передней стабилизацией СI—СIII сегмента позвоночника индивидуальной системой (2-я операция); ремоделирование системы окципитоспондилодеза (С0—СIV) в систему задней стабилизации СI—СIII (3-я операция).

Больной М., 31 год. Клинический диагноз: агрессивная аневризмальная киста кости СII позвонка. Поступил в НМИЦТО им. Н.Н. Приорова с жалобами на локальный болевой синдром в области шеи и ограничение подвижности в шейном отделе для проведения оперативного вмешательства.

В ноябре 2015 г. после падения с высоты своего роста (катался на коньках) появилась боль в шейном отделе позвоночника.

При обследовании выявлены ограничение подвижности и боль в шейном отделе позвоночника. Двигательных и чувствительных нарушений в конечностях нет, тазовые функции сохранны.

Спиральная компьютерная томография (СКТ) и магнитно-резонансная томография показали деструкцию тела и зубовидного отростка СII позвонка, соответствующую аневризмальной костной кисте, нарушение целостности задней стенки тела и зубовидного отростка СII позвонка (рис. 1).

Учитывая крайне высокий риск развития патологического перелома СII позвонка, чреватого грубым неврологическим дефицитом с угрозой для жизни для пациента, 18.02.16 субмандибулярным доступом выполнена пункционная биопсия тела СII позвонка и произведен задний окципитоспондилодез металлоконструкцией от уровня затылочной кости до СIV позвонка (рис. 2).

При исследовании биопсийного материала, в том числе полученного позже при второй операции, выявлена гистологическая картина, соответствующая агрессивной форме аневризмальной кисты кости: фиброзная строма, содержащая заполненные кровью полости, фибробласты с высокой митотической активностью, гистиоциты, сидерофаги, разрозненные многоядерные гигантские остеокластоподобные клетки. Полости различной конфигурации и размеров, в которых не выявляется эндотелиальная выстилка. Стромальные клетки мономорфны, атипичные митозы не встречаются. Обнаруживаются признаки реактивного остеогенеза, а также соединительнотканные перегородки, разделяющие кавернозные полости (рис. 3).

Послеоперационный период протекал без осложнений. Учитывая клинико-рентгенологическую картину и гистологическое заключение после пункционной биопсии, было принято решение о выполнении второго этапа оперативного вмешательства: трансорального удаления патологического очага зубовидного отростка и тела СII позвонка, передней стабилизации СI—СIII сегмента позвоночника с использованием индивидуальной стабилизирующей системы [21], включающей дополнительный опорный элемент (рис. 4).

Второй этап оперативного вмешательства произведен 06.04.16.

Описание операции: положение больного лежа на спине. Наложена трахеостома. Наркоз эндотрахеальный. Установлен роторасширитель. В дальнейшем все этапы операции производились под микроскопом. Выполнены линейный парамедианный разрез мягкого неба, линейный срединный разрез задней стенки ротоглотки. Скелетированы переднее полукольцо СI и передние отделы СII—СIII сегмента. Произведены трепанация тела СII позвонка, удаление патологического очага тела и зубовидного отростка СII позвонка. Индивидуальная стабилизирующая система установлена на передние отделы СI—СIII позвонков, причем верхняя часть пластины установлена на переднюю поверхность СI позвонка, а нижняя — на тело СIII позвонка. Дополнительный опорный элемент установлен на нижнюю поверхность СI позвонка и верхнюю поверхность СIII позвонка. Затем индивидуальная стабилизирующая система фиксирована двумя винтами, введенными в боковые массы СI позвонка, и двумя винтами, введенными в тело СIII позвонка (рис. 5).

Учитывая стабильность фиксации СI—СIII позвонков, принято решение о возможности укорочения задней фиксирующей металлоконструкции для увеличения объема активных движений в шейном отделе позвоночника. 21.04.16 удалена система для окципитоспондилодеза и установлена система задней стабилизации СI—СIII сегмента шейного отдела позвоночника.

На контрольной рентгенограмме в боковой проекции и на СКТ в режиме 3D-реконструкции в сагиттальной проекции показано правильное стояние устройств для передней и задней стабилизации СI—СIII позвонков (рис. 7).

Послеоперационный период протекал без осложнений. Контрольная К.Т. через 8 мес после операции показала правильное стояние систем передней и задней стабилизации СI—СIII позвонков (рис. 8).

Аневризмальная киста кости — доброкачественное деструктивное поражение кости, характеризующееся реактивным разрастанием соединительной ткани, содержащей наполненные жидкой кровью полости [22, 23]. Развивается в любом возрасте, но в основном в костях незрелого скелета. До 80% больных с аневризмальными кистами костей — это дети и подростки в возрасте до 20 лет [1]. Может поражаться любая кость, однако наиболее часто поражаются метафизы длинных костей — дистальный отдел бедренной и проксимальные отделы большеберцовой и плечевой костей, а также задние элементы тел позвонков [3, 23]. Заболевание несколько чаще встречается у мужчин. Почти 70% аневризмальных костных кист локализуются в тораколюмбарной области и менее 25% — в шейном отделе позвоночника [24].

При подозрении на наличие аневризмальной кисты кости с целью верификации патологического процесса желательно проводить открытую биопсию, так как при толстоигольной пункционной биопсии далеко не всегда определяются специфические признаки, необходимые для диагностики аневризмальной кисты кости. В связи с этим проведение открытой биопсии является стандартом лечения аневризмальной кисты кости [25]. Однако в рассмотренном нами случае результаты пункционной биопсии оказались достаточно информативными и позволили решить вопрос о показаниях ко второй операции.

Дифференциальная диагностика аневризмальной кисты кости в первую очередь проводится с телеангиэктатической остеосаркомой, гигантоклеточной опухолью кости, а также с остеосаркомой низкой степени злокачественности, содержащей вторичную аневризмальную кисту кости, солитарной кистой кости, гемангиомой [1, 22].

Наиболее распространенной тактикой лечения различных заболеваний, сопровождающихся атлантоаксиальной нестабильностью и передней компрессией ствола головного мозга и верхнешейных сегментов спинного мозга, является трансоральная декомпрессия с последующей задней стабилизацией верхнешейного отдела позвоночника либо обратная последовательность этапов данной операции — задняя стабилизация с последующим трансоральным удалением патологического очага [9, 14, 26—30]. Однако все больше авторов стали обращать внимание на возможность выполнения передней стабилизации атлантоаксиального сочленения, которая позволяет проводить операцию в один этап без интраоперационного переворота пациента [8, 31—35].

J. Štulík и соавт. [36] описали случай тотальной спондилэктомии СI позвонка при солитарном метастазе аденокарциномы щитовидной железы. Первым этапом была проведена задняя фиксация СI—СIV, затем из переднего трансмандибулярного доступа (с рассечением нижней челюсти) проведено удаление тела СII позвонка с патологическим очагом и одновременно выполнен спондилодез СI—СIII сетчатым кейджем (mesh). Необходимо отметить намного большую травматичность примененного ими доступа по сравнению с предлагаемой нами техникой [21].

Лечение аневризмальных кист СII позвонка в настоящее время также обычно предполагает трансоральное удаление кисты с последующей задней стабилизацией — окципитоспондилодезом [37] либо обратную последовательность (1-й этап — окципитоспондилодез, 2-й этап — трансоральное удаление патологического очага) [7].

В литературе [38—40] имеются данные о применении пункционной вертебропластики при литических процессах в теле СII позвонка как поднижнечелюстным, так и трансоральным доступом. В нашем случае применение данной методики было бы сопряжено с высоким риском вытекания цемента в сторону позвоночного канала с компрессией дурального мешка из-за наличия костного дефекта в задней стенке тела СII позвонка.

Впервые передняя стабилизация атлантоаксиального сочленения была описана R. Schmelzle и соавт. [41]. Многими авторами [15, 16, 42, 43] на основании биомеханических и клинических исследований было показано, что передняя стабилизация является хорошей альтернативой задней фиксации атлантоаксиального сочленения, однако были отмечены и недостатки пластины Harms, связанные с ее конструкцией [42]. Помимо этого, была отмечена высокая частота раскручивания винтов [15, 43]. Для того чтобы нивелировать эти недостатки, F. Kandziora и соавт. [42] решили комбинировать переднюю стабилизацию, используя пластину Harms, с дополнительной задней стабилизацией при помощи проволоки, как описали ранее A. Brooks и Е. Jenkins [44]. Использование подобной комбинированной стабилизации улучшило биомеханические и клинические результаты [15, 42], однако явным недостатком является необходимость в дополнительном доступе.

Известна винтовая трансартикулярная стабилизация СI—СII позвонков, которая показала хорошие результаты при лечении пациентов с различной патологией краниовертебрального перехода [45]. При переломах зубовидного отростка Y. Hu и соавт. [46] предложили использовать Anterior Odontoid Screw Plate for CI—CIII Internal Fixation. Для реконструкции верхнешейных сегментов позвоночника N. Xu и соавт. [47] предложили использовать индивидуальные, изготовленные по 3D-технологии тела позвонков.

Разработанная система TARP (transoral anterior reduction plate) показала хорошие результаты в биомеханических и клинических испытаниях [8, 33, 48—50]. Авторы отмечают такие достоинства TARP, как универсальность и обеспечение сращения СI—СII сегмента [8]. Zhang Bao-cheng и соавт. [51] предложили использовать систему transoral atlantoaxial anchored cage, которая показала обнадеживающие результаты при биомеханических исследованиях.

Мы разработали систему для передней стабилизации CI—CIII позвонков [21], прилегающая поверхность которой является абсолютно конгруэнтной передней поверхности СI—СIII сегмента позвоночника конкретного пациента. Система имеет опорный элемент с дополнительными точками опоры в нижней суставной поверхности СI и верхнего отдела тела СIII позвонка, а также включает стопорные элементы, препятствующие раскручиванию винтов. Стабилизирующая система изготавливается с использованием математического моделирования краниовертебрального сегмента позвоночника конкретного пациента (см. рис. 4, а). На основе этой математической модели из специального пластика изготавливаются стереолитографическая модель краниовертебрального сегмента (см. рис. 4, б, в) и система передней стабилизации из титанового сплава (см. рис. 4, г, д). Нами также проведено исследование по сравнению биомеханической эффективности передней и задних конструкций стабилизации, которое показало превосходство именно передней стабилизации атлантоаксиального сочленения [52].

Описанный нами клинический случай демонстрирует эффективность передней стабилизации СI—СIII позвонков.

Устройство для передней стабилизации СI—СIII позвонков было включено в совместную научную работу ФГАУ «НМИЦ нейрохирургии им. акад. Н.Н. Бурденко» и ФГБУ «НМИЦТО им. Н.Н. Приорова» «The technology of craniovertebral junction reconstructive surgery with personalized stabilizing devices» (авторы: Шкарубо А.Н., Кулешов А.А., Тетюхин Д.В., Ветрилэ М.С., Чернов И.В..), которая была представлена на The world exhibition on inventions, research and new technologies «Innova Barcelona 2017» (4—6 мая 2017 г., Барселона, Испания) и удостоена Gold medal with mention и специального приза Premio a la mejor innovacion.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

The authors declare no conflicts of interest.

*e-mail: ichernov@nsi.ru

Работа посвящена новой хирургической технологии трансоральной цервикальной стабилизации при патологических процессах на уровне позвонков СI‒СII. Авторы анализируют единичный случай операции по поводу аневризмальной костной кисты тела СII. Уникальность данного наблюдения заключается в проведении одномоментного трансорального удаления новообразования с выполнением трансоральной передней фиксации позвонков индивидуально созданным для данного пациента имплантатом – пластиной, соединившей тело СI с телом СIII. Данная технология, несмотря на имеющиеся в литературе описания (Crocard, Harms), уникальна прежде всего персонифицированным производством подобных систем, обеспечивающим полное соответствие поверхности системы и поверхности позвоночника пациента. Разработанная авторами методика представляется очень интересной и перспективной.

А.О. Гуща (Москва)