Введение
Диссекция брахиоцефальных артерий (БЦА) — редкое заболевание, которое встречается в основном у ранее здоровых людей молодого возраста [1]. Ежегодная частота инсульта из-за диссекции внутренней сонной артерии (ВСА) составляет 1,21:100 000 в год, а из-за диссекции позвоночной артерии (ПА) — 1,87:100 000 в год [1]. При диссекции БЦА примерно в 70% случаев развивается ишемический инсульт, а в 30% случаев — транзиторная ишемическая атака [2].
Одной из причин диссекции ВСА может быть шилоподъязычный синдром, или синдром Eagle (синдром Игла—Стерлинга), — это общепринятое название для набора клинических симптомов, связанных с аномалиями размеров и положения шиловидного отростка (ШО) височной кости и шилоподъязычной связки [3]. Основой патогенеза шилоподъязычного синдрома является не только удлинение ШО, но и патологическое его отклонение в медиально-заднем направлении в сочетании с утолщением и искривлением, а также близкое расположение к стенке ВСА. Как правило, ШО пережимает языкоглоточный нерв и глотку, вызывая одинофагию и боль в шее, — это шиловидно-глоточный вариант шилоподъязычного синдрома [4]. Однако измененный отросток также может сдавливать экстракраниальную часть ВСА, что может привести к ее диссекции, — это шиловидно-каротидный вариант («синдром сонной артерии») [4—6]. В данной работе представлен обзор литературы, посвященной диссекции ВСА в результате шилокаротидного варианта синдрома Игла, и клинический случай диссекции обеих ВСА и V2-сегмента правой ПА, которая развилась после хирургического удаления гемангиобластомы продолговатого мозга в положении пациентки лежа на животе. В мировой и отечественной литературе мы не встретили ни одного описания подобного случая.
Цель работы — выполнить обзор современных публикаций, посвященных диссекции брахиоцефальных артерий, обусловленной аномалиями шиловидного отростка. Привести описание клинического наблюдения диссекции брахиоцефальных артерий, возникшей после операции в области задней черепной ямки у 44-летней пациентки с искривленными шиловидными отростками.
Материал и методы
Проведен поиск публикаций с применением ключевых слов «dissection of the cervicocerebral arteries», «dissection of the brachiocephalic arteries», «stylocarotid syndrome», «Eagle syndrome» в базах PubMed и Medscape. За период с 01.01.1900 по 18.01.2021 обнаружено 1777 источников, удовлетворяющих поисковому запросу. В большинстве из них указано, что диссекция внутренней сонной артерии развивалась не в результате шилокаротидного варианта синдрома Игла. Для полноценного анализа доступна 121 работа, полнотекстовые версии которых опубликованы на русском или английском языках. Из этого числа отобраны 46 наиболее релевантных публикаций.
Результаты
В 1937 г. американский оториноларинголог W.W. Eagle всесторонне описал шилоподъязычный синдром, разделив его проявления на два типа: классический и сосудистый [5].
В норме длина ШО составляет 20—25 мм, хотя в разных исследованиях оценка колеблется от 15 до 47 мм. Средняя длина ШО у пациентов с синдромом Игла — 40±4,72 мм [7—13]. Частота синдрома Игла составляет около 0,16% [9].
Диагностируют синдром Игла по клиническим проявлениям, по данным рентгенограммы головы и шеи или компьютерной томографии (КТ) с 3D-реконструкцией, с помощью которой особенно подробно можно изучить ШО и его взаимоотношения с ближайшими анатомическими структурами. Дуплексное сканирование ВСА, прямая ангиография и КТ-ангиография (КТА) используются для подтверждения сосудистого типа шилоподъязычного синдрома [14, 15].
Некоторые исследователи предположили, что случаи острого нарушения мозгового кровообращения с неустановленной причиной могут быть объяснены недиагностированным сосудистым вариантом синдрома Игла, и по данным КТА измерили длину и отклонение ШО, а также наименьшие расстояния между ним и ВСА на аксиальных срезах у пациентов, перенесших острое нарушение мозгового кровообращения в связи с диссекцией ВСА. Результаты всех исследований показали, что сокращенное по сравнению с таковым у пациентов контрольной группы расстояние между ВСА и ШО является значимым фактором риска диссекции ВСА [16—19] (табл. 1).
Таблица 1. Метрическая характеристика шиловидных отростков пациентки в сравнении со значениями, предрасполагающими к возникновению диссекции внутренних сонных артерий [16—19]
| Критерий | Автор и год публикации | Значение | Соответствие | |||
| D. Renard, 2013 [16] | P. Muthusami, 2013 [17] | J.M. Raser, 2011 [18] | J.M. Amorim, 2018 [19] | |||
| Край ШО — центр ВСА (D) | 8,5±6,3 мм | — | — | 6,3±1,9 мм | 6 мм | да |
| Край ШО — центр ВСА (S) | 8,5±6,3 мм | — | — | 6,3±1,9 мм | 4,2 мм | да |
| Край ШО — край ВСА (D) | — | <5 мм | — | — | 2,6 мм | да |
| Край ШО — край ВСА (S) | — | <5 мм | — | — | 0,8 мм | да |
| Длина ШО (D) | — | >50 мм | >31,15 мм | — | 24 мм | нет |
| Длина ШО (S) | — | >50 мм | >31,15 мм | — | 22 мм | нет |
Примечание. ШО — шиловидный отросток; ВСА — внутренняя сонная артерия.
В мировой литературе мы нашли описания 33 случаев диссекции ВСА при синдроме Игла (табл. 2) [14, 15, 19—28].
Таблица 2. Случаи синдрома Игла сосудистого типа с симптомами и провоцирующими факторами, описанные в литературе [14, 15, 19—28]
| Автор и год публикации | Возраст и пол пациента | Симптомы | Провоцирующий фактор |
| N. Zuber, 1999* [20] | 43, муж. | Нарушение зрения, афазия | Длительное боковое сгибание шеи |
| O.Y. Soo, 2004* [20] | 41, жен. | Нарушение зрения | Длительное боковое сгибание шеи |
| A. Faivre, 2009* [20] | 60, муж. | Гемипарез, нарушение зрения, синдром Горнера | Энергичный танец с тряской головой |
| L.M. Cano, 2010 [21] | 45, жен. | Гемипарез, дизартрия, боль в шее и глазнице | Поворот и разгибание шеи |
| N. Ohara, 2012* [20] | 43, муж. | Дизартрия | Не установлен |
| T. Todo, 2012 [14] | 57, муж. | Афазия, боль в шее | Массаж шеи |
| O. Sveinsson, 2013*, [20] | 38, муж. | Гемипарез, дизартрия, головная боль | Не установлен |
| O. Sveinsson, 2013* [20] | 41, жен. | Головная боль | Выполнение упражнений при интенсивном занятии спортом |
| S. Yamamoto, 2013* [20] | 51, муж. | Боль в глазнице, синдром Горнера | Не установлен |
| A. Razak, 2014* [20] | 41, муж. | Гемипарез, нарушение зрения, синдром неглекта | Поворот и разгибание шеи во время выполнения упражнений при интенсивном занятии спортом |
| T. Ogura, 2015* [20] | 55, муж. | Нарушение зрения | Не установлен |
| T. Ogura, 2015* [20] | 55, муж. | Гемиплегия | Массаж шеи |
| T. Ogura, 2015* [20] | 80, муж. | Головокружение, одинофагия | Не установлен |
| T.W. Smoot, 2017* [20] | 60, муж. | Гемипарез, головная боль, дизартрия | Не установлен |
| B. Hebant, 2017* [20] | 57, муж. | Афазия, лицевой паралич | Не установлен |
| R. Subedi, 2017* [20] | 47, жен. | Слабость левой верхней конечности | Разгибание шеи |
| A. Mann, 2017* [20] | 39, жен. | Гемипарез | ДТП |
| H. Jo, 2017* [20] | 38, жен. | Головная боль, онемение лица | Не установлен |
| J.M. Amorim, 2018, [19] | 68, муж. | Афазия, лицевой паралич | Не установлен |
| Е.В. Барабанова, 2017 [22] | 28, жен. | Гемиплегия, лицевой паралич, головная боль | Кашель |
| S. Jelodar, 2018 [23] | 40, муж. | Гемипарез, афазия | Не установлен |
| T. Takino, 2018 [24] | 46, муж. | Афазия, нарушение зрения | Не установлен |
| M. Zammit, 2018 [25] | 45, муж. | Головная боль, онемение лица, парез XII черепного нерва | Не установлен |
| K. Galletta, 2019 [26] | 53, муж. | Гемипарез, лицевой паралич, дизартрия | Не установлен |
| S. Qureshi, 2019 [27] | 42, жен. | Гемипарез, лицевой паралич, афазия | Массаж шеи |
| S. Torikoshi, 2019* [20] | 46, муж. | Гемипарез | Сгибание шеи |
| G. Baldino, 2020 [20] | 49, муж. | Афазия | Не установлен |
| G. Baldino, 2020 [20] | 45, муж. | Нарушение зрения | Не установлен |
| G. Baldino, 2020 [20] | 41, жен. | Бессимптомно | Не установлен |
| G. Baldino, 2020 [20] | 48, муж. | Гемипарез | Не установлен |
| G. Baldino, 2020 [20] | 56, муж. | Потеря сознания | Не установлен |
| N. Brassart, 2020 [15] | 53, жен. | Гемиплегия, тиннитус | Не установлен |
| Y. Horio, 2020 [28] | 46, жен. | Потеря сознания, гемипарез, афазия | Не установлен |
| Описываемый случай | 44, жен. | Потеря сознания, головная боль | Перенесенная операция в положении лежа на животе |
Примечание. * — приведено по G. Baldino и соавт. [20]; муж. — пол мужской; жен. — пол женский; ДТП — дорожно-транспортное происшествие.
Описание клинического случая
Пациентка 44 лет, поступила в ФГБУ «ФЦМН» ФМБА России для планового лечения по поводу кистозно-солидной гемангиобластомы продолговатого мозга с жалобами на головную боль (рис. 1). Боли в шее, при глотании или повороте головы пациентка не отмечала. При общем и неврологическом осмотре не выявлены отклонения от нормы. В анамнезе — нефрэктомия по поводу карциномы почки.
Рис. 1. Магнитно-резонансные томограммы головного мозга с контрастированием перед операцией. Гемангиобластома продолговатого мозга (указана стрелкой).
а — аксиальная проекция; б — сагиттальная проекция; в — фронтальная проекция.
Пациентке проведено микрохирургическое удаление кистозно-солидной гемангиобластомы продолговатого мозга под контролем нейрофизиологического мониторинга (рис. 2). Во время операции пациентка находилась в прон-позиции со сгибанием шеи кпереди. Время пребывания пациентки в прон-позиции составило 4 ч. В раннем послеоперационном периоде развился выраженный приступообразный цефалгический синдром по ходу ветвей сонной артерии, преимущественно в левой половине лица, с вегетативными проявлениями в виде покраснения лица, кроме того, во время приступов боли наблюдались синкопальные состояния.
Рис. 2. Интраоперационные фотографии.
а — гемангиобластома (стрелка); б — ложе удаленной опухоли (стрелка).
При контрольной магнитно-резонансной томографии (МРТ) головного мозга с контрастированием выявлено, что гемангиобластома удалена тотально (рис. 3). При МР-ангиографии сосудов шеи заподозрены признаки сужения просвета (вероятно, в результате диссекции) в шейных отделах обеих ВСА и правой ПА (рис. 4, 5).
Рис. 3. Магнитно-резонансные томограммы головного мозга с контрастированием после операции.
а — аксиальная проекция; б — сагиттальная проекция; в — фронтальная проекция.
Рис. 4. Магнитно-резонансная томограмма в режиме T1 с подавлением сигнала от жира в аксиальной плоскости.
Внутренние сонные артерии, просветы которых сужены за счет острой диссекции (стрелки).
Рис. 5. Магнитно-резонансные томограммы сосудов головы в аксиальной плоскости.
Слева — предоперационное исследование, показывающее отсутствие стенозов обеих внутренних сонных артерий; справа — исследование в раннем послеоперационном периоде. Стрелками указаны места с диссекцией внутренних сонных артерий.
При выполнении КТА БЦА (рис. 6) визуализировались стенозы: ВСА справа — на 50%, ВСА слева — на 80%, V2-сегмента ПА справа на уровне CIII—CV — на 50% (по ECST) за счет острых диссекций стенок; мультифокальные стенозы передней мозговой артерии (ПМА) (50% с обеих сторон), средней мозговой артерии (СМА) (справа — 60%, слева — 50%), задней мозговой артерии (ЗМА) в Р2 сегментах (до 60% с обеих сторон) по типу «нитки с бусами». При КТ-перфузии выявлены признаки гипоперфузии в бассейнах смежного кровоснабжения СМА/ЗМА (наиболее выраженно), ПМА/ЗМА с обеих сторон, ПМА, СМА слева.
Рис. 6. 3D-реконструкция по данным компьютерной томографии брахиоцефальных артерий со значениями и схематическим изображением метрических характеристик шиловидных отростков. Стрелками указаны места диссекции внутренних сонных артерий.
а — вид справа; б — вид слева; в — вид спереди; г — MIP-реконструкция по данным компьютерной томографии брахиоцефальных артерий в вертикальной и сагиттальной плоскостях. Стрелкой отмечена область диссекции в V2 правой позвоночной артерии.
По методике W.C. Chuang и соавт. [29] измерена длина ШО, она оказалась одинаковой справа и слева — 22 мм. По методике V.A. Ayyildiz и соавт. [30] нами рассчитаны и другие параметры ШО (рис. 7).
Рис. 7. Расстояние между шиловидными отростками, краем стенки внутренних сонных артерий и центром внутренних сонных артерий пациентки (стрелками обозначены шиловидные отростки).
Выбраны параметры, наиболее характеризующие близость структур ШО к ВСА: длина в вертикальной (передний размер: справа — 22 мм, слева — 22 мм) и сагиттальной (боковой размер: справа — 22 мм, слева — 24 мм) плоскостях, медиальное (медиальный угол: справа — 71°, слева — 73°) и переднее (передний угол: справа — 21°, слева — 16°) отклонения ШО, расстояние от центральной оси до верхушек (Apex X—O: справа — 33 мм, слева — 35 мм) обоих ШО. Полученные нами данные не исключали роли ШО в возникновении двусторонней диссекции в месте их верхушек. При доплеровском сканировании выявлены признаки диссекции экстракраниальных отделов обеих ВСА и правой ПА с формированием субинтимальных гематом.
В послеоперационном периоде была проведена двойная дезагрегантная терапия. На момент выписки неврологическая симптоматика регрессировала. Пациентка была выписана в удовлетворительном состоянии без общемозговой симптоматики через 3 нед.
Кроме того, было проведено исследование ДНК методом прямого автоматического секвенирования с целью выявления мутаций, характерных для болезни Гиппеля—Линдау; не выявлены точковые патогенные варианты микроделеции и вставки в гене VHL. Однако это не позволило нам полностью исключить болезнь Гиппеля—Линдау, так как ген VHL не исследован на наличие всех вариантов мутаций.
Обсуждение
В работах, оценивающих факторы предрасположенности к диссекции ВСА из-за воздействия ШО, традиционно выделяют два статистически значимо различающихся у пациентов с диссекцией ВСА и лиц контрольной группы параметра: это длина ШО и минимальное расстояние от ШО до ВСА. Предложены две методики.
P. Muthusami и соавт. измеряли минимальное расстояние между границами ВСА и ШО [17]. Такой подход не универсален, так как в стенке ВСА может присутствовать интрамуральная гематома.
D. Renard и соавт. [16], а также J.M. Amorim и соавт. [19] измеряли расстояние между краем ШО и геометрическим центром сечения ВСА, что является более адекватным подходом. При сравнении полученных нами значений длины ШО пациентки с референсными значениями из рассмотренных работ (в случае V.A. Ayyildiz и соавт. [30] — женщин) [16, 18, 19, 29, 30] критерий не соответствовал наличию шилоподъязычного синдрома (см. табл. 1).
Полученные нами значения расстояний между центром сечения ВСА и краем ШО (см. рис. 7, фигурные скобки) оказались значительно меньше средних значений, полученных в исследовании D. Renard и соавт. [16] и J.M. Amorim и соавт. [19]. Минимальные расстояния между краями ипсилатеральных ВСА и ШО (см. рис. 7, тонкие стрелки) оказались меньше порога, обозначенного в работе P. Muthusami и соавт. [17], в связи с чем можно считать, что данный критерий указывал на предрасположенность к диссекции ВСА (см. табл. 1).
Результаты описанных исследований и полученные нами рентгенологические данные показывают, что расположение верхушек ШО по отношению к ВСА являлось ключевым в возникновении диссекции ВСА.
Заключение
В представленном случае впервые описана диссекция обеих внутренних сонных артерий и правой позвоночной артерии, провоцирующим факторами которой являлись: 1) операция по поводу патологии задней черепной ямки, при проведении которой пациентка находилась с согнутой шеей в прон-позиции в течение 4 ч; 2) близкое расположение верхушек обоих шиловидных отростков к обеим внутренним сонным артериям.
Мы считаем, что при планировании оперативных вмешательств и положения пациентов на операционном столе, которые сопряжены с длительным сгибанием головы, следует обращать внимание на длину и патологическое отклонение шиловидных отростков в медиально-заднем направлении, а также на расстояние между верхушками шиловидных отростков и внутренними сонными артериями в связи с тем, что аномалии шиловидного отростка могут стать причиной опасных сосудистых осложнений.
Участие авторов:
Концепция и дизайн исследования — Мельченко С.А.
Сбор и обработка материала — Голоднев Г.Е.
Анализ данных — Гумин И.С., Таирова Р.Т.
Написание текста — Мельченко С.А., Голоднев Г.Е.
Редактирование — Сенько И.В.
Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.
Комментарий
Шилоподъязычный синдром (синдром Игла) — это заболевание, развивающееся при аномалиях комплекса шиловидного отростка височной кости — при увеличенных размерах или атипичном расположении данного анатомического образования, кальцификации шилоподъязычной связки, спазме шилоглоточной мышцы. При этом происходит раздражение окружающих нервных, сосудистых и мышечных структур. Классический шилоподъязычный синдром не имеет цереброваскулярных признаков. Чаще всего клинически он проявляется отоневрологическими симптомами — ощущением присутствия инородного тела в горле, одонталгией и дисфагией, а также болезненными ощущениями в области лица и шеи (шиловидноглоточный подвид синдрома Игла), поэтому данная патология хорошо известна оториноларингологам. Гораздо реже встречается шилокаротидный подвид данного синдрома, при котором возникают сосудистые нарушения. Ранее сообщения о сосудистых осложнениях при синдроме Игла носили спорадический характер, однако широкое внедрение неинвазивных ангиографических методов КТ и МРТ при цереброваскулярной патологии и публикация первых обзорных статей привели к значительному увеличению числа освещенных в литературе клинических случаев. Чаще всего при вовлечении сонных артерий больных беспокоит цервико- и цефалгия. Боль усугубляется при поворотах шеи, наклонах головы, в неудобных позах во время сна. На фоне шейно-лицевой боли периодически возникают приступы головокружения, потемнения в глазах, синкопальные состояния, эпизоды сердцебиения, тошнота. Наиболее грубыми проявлениями шилокаротидного конфликта являются диссекции и тромбозы внутренних сонных артерий, иногда с формированием ложных аневризм. При этом самым опасным осложнением такой патологии, конечно, будут острые нарушения мозгового кровообращения. Патогномоничным симптомом при этом считаются транзиторные ишемические атаки при повороте головы. Диссекция ВСА на фоне шилоподъязычного синдрома описана еще в конце прошлого века, однако данная тема изучена недостаточно и крайне мало представлена в специальной литературе. Зарубежные исследования также немногочисленны и опубликованы в нескольких десятках печатных работ, из которых во многих сделан акцент на нецеребральных проявлениях. В работе впервые представлен клинический случай шилокаротидного подвида данного синдрома с описанием подобной ситуации, возникшей после нейрохирургической операции, что, конечно, заслуживает внимания. В статье приведены подробные анатомические параметры и методы измерения близости структур шиловидного отростка к ВСА, что также представляет интерес. Однако сомнение вызывает связь появившейся после операции неврологической симптоматики («выраженный цефалгический синдром с вегетативными проявлениями») с остро возникшей диссекцией ВСА. В чем проявлялись вегетативные симптомы — не уточняется. Описываемая неспецифическая симптоматика вполне вероятна после операции на задней черепной ямке и неспецифична для диссекции сонной артерии. Основная роль в верификации сосудистых диссекций принадлежит МРТ в режимах ангиографии и Т1 FS, которые достоверно выявляют интрамуральные гематомы. Представленные данные КТ-ангиографии неубедительны в отношении диссекции внутренних сонных, а тем более позвоночной артерии, которая не имеет отношения к шилокаротидному синдрому, а видимое на КТ-ангиограмме изменение сосуда представляет собой стеноз 2-го сегмента позвоночной артерии. Изображения УЗИ, которые могли бы явно проиллюстрировать наличие диссекции, к сожалению, не приведены, хотя и упоминается, что данные исследования выполнены. В сомнительной ситуации не выполнена и прямая ангиография. Пациентку смело лечили двойной дезагрегантной терапией — и это в условиях раннего послеоперационного периода на ЗЧЯ, на фоне которой симптоматика полностью регрессировала в течение 3 недель. Контрольные ангиографические исследования, которые могли бы подтвердить факт реканализации ВСА, не выполнены, поэтому невозможно дифференцировать ранние неспецифические симптомы послеоперационного периода от симптоматики, потенциально связанной с диссекцией. В целом клиническая интерпретация данного случая оставляет много вопросов, в первую очередь потому, что на основании представленных данных невозможно однозначно подтвердить факт того, что шиловидный отросток действительно вызвал диссекцию стенки ВСА и клиническую симптоматику. Несмотря на это, работа представляет интерес, прежде всего за счет напоминания о таком потенциальном этиологическом факторе сосудистых диссекций, как роль комплекса шиловидного отростка. В качестве вывода можно отметить следующее: во всех случаях экстракраниальной диссекции ВСА необходимо исключать этиологическую роль шилокаротидного синдрома, особенно при наличии специфических и патогномоничных симптомов — появлении очаговой неврологической симптоматики после форсированных движений и поворотов головы. И конечно, необходимо дальнейшее изучение патологии шилоподъязычного комплекса и ее роли в развитии цереброваскулярных осложнений.
В.А. Лукшин, А.А. Шульгина (Москва)