Введение

По данным литературы, внутрикостная миксома встречается в 1% случаев опухолей и опухолеподобных образований лицевых костей; самый ранний возраст, в котором диагностирована миксома челюстных костей — 13 мес [1]. Лечение, по сведениям разных авторов [2—6], хирургическое — резекция челюсти в пределах здоровых тканей (часто с сохранением непрерывности). Однако описан метод лечения путем выскабливания [7]. Замещение послеоперационных дефектов, по данным литературы [8—13], проводится костными аутотрансплантатами, мягкотканно-костными лоскутами на сосудистом анастомозе и реконструктивными пластинами.

Клинический случай

В 2014 г. на кафедру детской челюстно-лицевой хирургии МГМСУ им. А.И. Евдокимова обратилась мама с жалобами на увеличение левой щеки у ребенка 14 мес. При осмотре отмечалось нарушение конфигурации лица за счет выбухания нижней челюсти слева в области ветви, угла и тела. Кожные покровы над новообразованием имели выраженный сосудистый рисунок. Пальпация безболезненная. Открывание рта в полном объеме. Регионарные лимфатические узлы не увеличены (рис. 1).

Рис. 1. Внешний вид пациентки П. при поступлении, возраст 14 мес.

На обзорной плоскостной рентгенограмме и компьютерной томограмме челюстно-лицевой области с трехмерным моделированием, выполненной по месту жительства, выявлено новообразование нижней челюсти, распространявшееся от левого мыщелкового отростка нижней челюсти до тела на уровне зачатков зубов 7.5. Кортикальная пластинка вздута, частично разрушена. Измененные отделы представляли собой участки пониженной плотности ткани, с четкими контурами, однородной структуры (рис. 2).

Рис. 2. Компьютерная томограмма пациентки П. при поступлении, возраст 14 мес.

а — коронарный срез; б, в — срезы во фронтальной проекции; г—е — трехмерное моделирование.

Пациентке была изготовлена стереолитографическая модель (рис. 3), по которой проведена виртуальная операция с изготовлением индивидуального эндопротеза на основе метилметакрилата с гидроксиапатитом, армированным углеводородными нитями «Карбопол», соответственно размерам дефекта. Интраоперационно проведено удаление новообразования с половинной резекцией нижней челюсти на уровне зачатка зуба 7.5, экзартикуляцией и одномоментным замещением дефекта индивидуальным эндопротезом. Интраоперационно выявлена сохранная надкостница, окружающие ткани в патологический процесс вовлечены не были. Эндопротез фиксирован титановыми пластинами и винтами, сверху покрыт надкостницей, рана ушита послойно. По результатам патогистологического исследования от 04.06.2014: в препаратах выявляются клетки звездчатой и веретенообразной формы в обильной мукоидной строме без фиброзной ткани, с отдельными клеточными элементами, представленными лимфоцитами и эритроцитами. Заключение: «миксома».

Рис. 3. Стереолитографическая модель, изготовленная по предоставленной компьютерной томографии, для моделирования эндопротеза.

В дальнейшем проводились динамическое наблюдение, рентгенологический контроль 1 раз год. Признаков рецидива не выявлено. Через 1 год после операции (в 2015 г.) выявлено формирование регенерата вдоль эндопротеза в области тела, ветви нижней челюсти слева (рис. 4). Через 3 года после операции (в 2017 г.) на рентгенограмме четко прослеживались образованные тело, ветвь, мыщелковый и венечный отростки нижней челюсти слева (рис. 5, 6).

Рис. 4. Через год после удаления новообразования с одномоментным замещением дефекта эндопротезом «Карбопол» (2015 г.), возраст 2 года.

а — внешний вид пациентки; б — ортопантомограмма.

Рис. 5. Ортопантомограмма через 3 года после удаления новообразования с одномоментным замещением дефекта эндопротезом «Карбопол» (2017 г.), возраст 4 года.

Рис. 6. Через 4 года после удаления миксомы с одномоментным эндопротезированием (2018 г.), возраст 5 лет.

а—в — внешний вид пациентки; г — мультиспиральная компьютерная томограмма, срезы и трехмерное моделирование.

В 2019 г. при рентгенологическом контроле на мультиспиральной компьютерной томографии с трехмерным моделированием выявлено полное ремоделирование мыщелкового и венечного отростков нижней челюсти вокруг эндопротеза с сохранением непрерывности костной ткани на всем протяжении соответственно ветви, углу и дистальному отделу тела нижней челюсти слева. Визуализировался также зачаток зуба 3.8, расположенный в регенерате, поверх эндопротеза. Однако размеры нижней челюсти со стороны поражения были меньше, чем на здоровой стороне, которая росла по мере роста ребенка, а эндопротез сохранялся с момента фиксации в возрасте 14 мес до 6 лет.

В возрасте 6 лет проведена операция: удаление эндопротеза с горизонтальной остеотомией регенерата на уровне ветви и одномоментной фиксацией компрессионно-дистракционного аппарата. В ходе операции был удален зачаток зуба 3.8. Дистракция начата на 7-е сутки после операции, величина дистракции составила 20 мм (рис. 7).

Рис. 7. Через 6 мес после удаления эндопротеза и компрессионно-дистракционного остеогенеза регенерата нижней челюсти (2019 г.), возраст 6 лет.

а—в — внешний вид пациентки; г — прикус; д — режим трехмерного моделирования мультиспиральной компьютерной томографии.

Через 6 мес компрессионно-дистракционный аппарат снят. Послеоперационный период протекал без особенностей. Заживление первичным натяжением.

В 2020 г., спустя 6,5 года после удаления новообразования с одномоментным замещением костного дефекта эндопротезом «Карбопол» проведен плановый осмотр пациентки. На основании клинико-рентгенологической картины можно судить о стойком отсутствии рецидива миксомы, эффективности выбранного плана лечения и реабилитации и высоких регенеративных способностях тканей у пациентов детского возраста. При внешнем осмотре конфигурация лица не была изменена, косметический центр не нарушен. Кожные покровы обычной окраски, не изменены (рис. 8, а, б). Открывание рта в полном объеме. При открывании рта отмечается незначительная девиация влево. Слизистая оболочка полости рта обычного цвета, не истончена. Прикус сменный, физиологический, деформация зубных рядов не выявлена, окклюзионная плоскость параллельна зрачковой линии, косметические центры нижнего зубного ряда и верхнего зубного ряда совпадали (рис. 8, в).

Рис. 8. Через 1 год после снятия компрессионно-дистракционного аппарата (2020 г.), возраст 7 лет.

а, б — внешний вид пациентки; в — прикус; г — ортопантомограмма.

На ортопантомограмме левая половина нижней челюсти представлена состоятельной костной тканью, по плотности не отличающейся от окружающих тканей, кортикальная пластинка не изменена на всем протяжении. Слева определяется гипоплазированный мыщелковый и венечный отростки, длина ветви нижней челюсти незначительно укорочена по сравнению с противоположной здоровой стороной. Признаков рецидива опухоли не выявлено (рис. 8, г).

На основании изложенного можно сделать вывод о хорошей биосовместимости эндопротеза «Карбопол» (на основании метилметакрилата и гидроксиаппатита, армированного углеводородными нитями) в раннем детском возрасте. Внутрикостная миксома является редкой патологией для детского возраста, поэтому судить о прогнозах не представляется возможным, а выбор тактики лечения был основан на объеме пораженных тканей. Однако представленный клинический случай демонстрирует не только благоприятный исход, но и полное восстановление органа после тотального удаления, а также восстановление утраченной ребенком функции пережевывания пищи вследствие заболевания и хороший функционально-эстетический результат.

Заключение

Выбор удаления новообразования методом половинной резекции нижней челюсти с одномоментной пластикой дефекта временным эндопротезом в возрасте 13 мес позволил предотвратить возникновение вторичных деформаций костей лица, сохранить донорские зоны. А сохранение надкостницы способствовало регенерации костной ткани в области тела, ветви, мыщелкового и венечного отростков нижней челюсти слева с органоспецифическими и анатомо-физиологическими особенностями строения регенерата.

Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.